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La lentigginosi unilaterale è una rara entità caratterizzata da numerose lentiggini concentrate su un solo lato della superficie cutanea, talora nettamente delimitate sulla linea mediana, insistenti su cute normo-pigmentata. Poiché lentiggini in eccesso sono associate ad alcune malattie ereditarie, è ipotizzabile che la lentigginosi unilaterale sia una forma di mosaicismo di tipo nevico, dovuta presumibilmente a una mutazione post-zigotica. La lentigginosi unilaterale è stata particolarmente associata alla neurofibromatosi e in particolare alla neurofibromatosi segmentaria (1, 2, 4). Non sembra invece che ci sia un rapporto con le malattie ereditarie associate a tumori del tratto gastroenterico -sindrome di Peurz-Jeghers, complesso di Carney-, in cui sono presenti lentiggini diffuse (3).

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